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Das Institut für Humangenetik wurde am 24. Dezember 1964 mit der Berufung von Prof. Dr. med. Heinz Weicker an der Rheinischen Friedrich-Wilhelms-Universität Bonn begründet. Von 1984 bis Februar 2008 hatte Prof. Dr. med. Peter Propping den Lehrstuhl für Humangenetik inne. Unter der Leitung von Prof. Propping entwickelte sich das Institut zu einem modernen Institut mit großer nationaler und internationaler Ausstrahlung. Am 1. März 2008 übernahm Prof. Dr. med. Markus M. Nöthen den Lehrstuhl und die Leitung des Instituts. Seit diesem Datum ist die Abteilung für Genomik des Forschungszentrums Life & Brain Teil des Instituts für Humangenetik.

Das Institut war seit der Gründung in der Bonner Innenstadt in einem historischen, im Jahre 1903 als Universitäts-Augenklinik errichteten Gebäude untergebracht. Ende 2009 ist das Institut in den Neubau des Biomedizinischen Zentrums auf den Bonner Venusberg umgezogen und profitiert nun von der Nähe zu den Kliniken und anderen Forschungseinrichtungen der Medizin.

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